Η επιληψία είναι μια απρόβλεπτη, συνήθως χρόνια και πολλές φορές εξουθενωτική διαταραχή. Προσβάλει περίσσοτερο από 50 εκατομμύρια ανθρώπους και τις οικογένειες τους παγκοσμίως, ενώ παράλληλα, αποτελεί μείζον ζήτημα δημόσιας υγείας. Το 10-20% των ασθενών με επιληπτικές κρίσεις επίσης υποφέρουν επιπλέον από ψυχογενείς μη επιληπτικές κρίσεις. Η ποιότητα ζωής έχει επανειλημμένα βρεθεί σημαντικά επηρεασμένη τόσο στους ασθενείς με επιληπτικές, όσο και σε αυτούς με ψυχογενείς μη επιληπτικές κρίσεις. Παρόλα αυτά, δεν υπάρχει συμφωνία στη διεθνή βιβλιογραφία σχετικά με τους προσδιοριστικούς παράγοντες της ποιότητας ζωής των ασθενών. Στην Ελλάδα, η γνώση μας στον τομέα αυτό είναι ακόμα πιο περιορισμένη, και εκλείπουν σχετικές διαπολιτισμικές μελέτες. Επιπρόσθετα, σε αντίθεση με άλλες χρόνιες διαταραχές της εσωτερικής παθολογίας και νευρολογίας, η επιβάρυνση και η ποιότητα ζωής των φροντιστών τους δεν έχει μελετηθεί αρκετά, ιδιαίτερα στους ενήλικες. Σε αυτή τη διατριβή, επιχειρήσαμε να πληρώσουμε το ερευνητικό αυτό κενό μελετώντας τα παρακάτω τέσσερα σημεία: •Τους προσδιοριστικούς παράγοντες που επιδρούν στην ποιότητα ζωής των ασθενών με επιληψία και στην επιβάρυνση των φροντιστών τους διεθνώς. •Τους προσδιοριστικούς παράγοντες που επιδρούν στην ποιότητα ζωής των ασθενών με επιληψία και στην επιβάρυνση των φροντιστών τους στην Ελλάδα, με έμφαση στις διαπολιτισμικές διαφορές με το εξωτερικό. •Τις διαφορές στην ποιότητα ζωής των ασθενών και των φροντιστών τους στις επιληπτικές κρίσεις σε σύγκριση με τις ψυχογενείς μη επιληπτικές κρίσεις. •Την επίδραση της χειρουργικής αντιμετώπισης της επιληψίας στην επιβάρυνση και την ποιότητα ζωής των ασθενών και του φροντιστών. Η πολυκεντρική αυτή μελέτη διεξήχθη μεταξύ του Σεπτέμβρη του 2009 και του Ιούνη του 2011 στο Δημοκρίτειο Πανεπιστήμιο Θράκης (ΔΠΘ), στο Γενικό Νοσοκομείο Μασσαχουσέττης (MGH) και στο Ιατρικό Κέντρο του Πανεπιστημίου της Βοστώνης (BUMC). Στο ΔΠΘ, οι ασθενείς με επιληψία μαζί με τους συνοδούς φροντιστές εγγράφηκαν στα εξωτερικά ιατρεία της κλινικής επιληψίας, ενώ στα MGH και BUMC, η εγγραφή τόσο των ασθενών όσο και των φροντιστών τους έλαβε χώρα στη Μονάδα Παρακολούθησης της Επιληψίας. Η εγγραφή ασθενών με ψυχογενείς μη επιληπτικές κρίσεις και των φροντιστών τους έλαβε μόνο χώρα στα MGH και BUMC, ενώ η εγγραφή των ασθενών που υποβλήθηκαν σε χειρουργική επέμβαση επιληψίας μαζί με τους φροντιστές τους έλαβε χώρα μόνο στο MGH, δεδομένης της έλλειψης μονάδος παρακολούθησης της επιληψίας και οργανωμένου προγράμματος χειρουργικής της επιληψίας στο ΔΠΘ. Η διαδικασία εγγραφής απέδωσε στο σύνολο 208 ασθενείς και 97 φροντιστές και στα τρία νοσοκομεία. Και στα τρία κέντρα, οι ασθενείς συμπλήρωσαν ερωτηματολόγια παρέχοντας δημογραφικές (ηλικία, γένος, φυλή, θρησκεία, απασχόληση, εκπαίδευση, κατάσταση διαβίωσης και οικογενειακή κατάσταση) και σχετιζόμενες με την επιληψία (ηλικία εμφάνισης της νόσου, διάρκεια της νόσου, συχνότητα κρίσεων, αριθμός των αντιεπιληπτικών φαρμάκων και συμμόρφωση) πληροφορίες. Η γνωστική και ψυχιατρική κατάσταση τους αξιολογήθηκε με το MoCA και τα ερωτηματολόγια κατάθλιψης και άγχους του Beck αντίστοιχα. Ο ύπνος εκτιμήθηκε με την κλίμακα υπνηλίας του Epworth. Η ποιότητα ζωής του ασθενή αξιολογήθηκε συμπληρώνοντας το ερωτηματολόγιο QOLIE-31. Οι πληροφορίες που συγκεντρώθηκαν διασταυρώθηκαν με τα ιατρικά αρχεία. Επιπλέον, διάφορα παρακλινικά δεδομένα (επίπεδα φαρμάκων, ηλεκτροεγκεφαλογραφικά και ακτινολογικά ευρήματα) συγκεντρώθηκαν ως μέρος της αξιολόγησης των ασθενών. Οι φροντιστές που συνόδευαν τους ασθενείς επίσης συμπλήρωσαν ερωτηματολόγια παρέχοντας δημογραφικές πληροφορίες (ηλικία, γένος, φυλή, θρησκεία, απασχόληση, εκπαίδευση, οικογενειακή κατάσταση, συγκατοίκηση και χρόνος αφιερωμένος στη φροντίδα του ασθενή). Δοθείσας της ελλείψεως ενός συγκεκριμένου ερωτηματολογίου επιληψίας για την εκτίμηση της επιβάρυνσης της νόσου, χρησιμοποιήθηκε το ερωτηματολόγιο του Zarit. Η ποιότητα ζωής των φροντιστών αξιολογήθηκε χρησιμοποιώντας την δεύτερη έκδοση του ερωτηματολογίου SF-36 (SF36v2) (Ware and Gandek 1998), διαθέσιμο μόνο για φροντιστές των Η.Π.Α. Η μελέτη εγκρίθηκε από το συμβούλιο ηθικής των συμμετέχοντων νοσοκομείων.Η ανάλυση πραγματοποιήθηκε κυρίως στο πρόγραμμα SAS 9,3 (North Carolina). Η σύνοψη των αποτελεσμάτων για όλες τις παραπάνω μεταβλητές έγινε με περιγραφική στατιστική. Συγκρίσεις πραγματοποιήθηκαν χρησιμοποιώντας t-test ή τη μη παραμετρική του εκδοχή για συνεχείς μεταβλητές και Chi-square για διακριτές μεταβλητές αντίστοιχα. Συσχετίσεις εξετάστηκαν αρχικά χρησιμοποιώντας μονοπαραγοντικές μεθόδους ανάλυσης παλινδρόμησης για να εντοπιστούν εκείνες οι στατιστικά σημαντικές μεταβλητές που εισήχθησαν κατόπιν σε μοντέλα πολυπαραγοντικής ανάλυσης παλινδρόμησης για έκαστη εξαρτημένη μεταβλητή. Η διατριβή αυτή καταλήγει στα ακόλουθα συμπεράσματα:•Ανεξαρτήτου εθνικότητας, η ποιότητα ζωής του ασθενή με επιληψία προσδιορίζεται κυρίως από την κατάθλιψη που τον διακρίνει. Κανένας δημογραφικός παράγοντας του φροντιστή δεν φαίνεται να αποτελεί προσδιοριστικό παράγοντα της ποιότητας ζωής του ασθενή. •Ανεξαρτήτου εθνικότητας, υπάρχει μετρίου βαθμού επιβάρυνση στους φροντιστές ασθενών με επιληψία.•Η επιβάρυνση αυτή είναι συγκρίσιμη με άλλες, λιγότερο διαδεδομένες, χρόνιες νευρολογικές παθήσεις, παρόλο που έχει διερευνηθεί ανεπαρκώς.•Ανεξαρτήτου εθνικότητας, ο χρόνος που διατίθεται για τη φροντίδα των ασθενών αποτελεί ένα σημαντικό προσδιοριστικό παράγοντα επιβάρυνσης.•Η ανομοιογένεια των επιπρόσθετων προσδιοριστικών παραγόντων της ποιότητας ζωής του ασθενή και της επιβάρυνσης του φροντιστή που παρατηρήθηκε ενδεχομένως να οφείλεται σε διαπολιτισμικές διαφορές.•Ο αντίκτυπος της νόσου στους φροντιστές είναι σημαντικός για τη σωματική και ακόμη περισσότερο, για την ψυχολογική τους ευεξία.•Η ποιότητα ζωής των ασθενών με ψυχογενείς μη επιληπτικές κρίσεις είναι χειρότερη από εκείνη των ασθενών με επιληπτικές κρίσεις, ενώ η ποιότητα ζωής των φροντιστών τους είναι συγκρίσιμη.•Η επιβάρυνση του φροντιστή αναδεικνύεται ως ένας καθοριστικός παράγοντας της ποιότητας ζωής του φροντιστή, τόσο στις επιληπτικές όσο και στις ψυχογενείς μη επιληπτικές κρίσεις.•Η χειρουργική επέμβαση της επιληψίας, όταν είναι επιτυχής, μπορεί να βελτιώσει όχι μόνο την ποιότητα ζωής του ασθενή, αλλά και του φροντιστή, ιδιαίτερα στον ψυχολογικό τομέα.Το βασικό πλεονέκτημα της διατριβής αυτής είναι η ενδελεχής μελέτη πλήθους πιθανών προσδιοριστικών παραγόντων για την ποιότητα ζωής του ασθενούς και την επιβάρυνση του φροντιστή, καθώς και η εστίαση της ερευνητικής προσοχής στο φροντιστή από πολλαπλές οπτικές γωνίες.Από την άλλη, θα πρέπει να αναγνωρίσουμε την περιγραφική φύση της μελέτης, την πιθανότητα σφαλμάτων ανάμνησης και επιλογής, την απουσία ομάδων ελέγχου στις περισσότερες υποενότητες, την ποικιλομορφία του δείγματος και, ενδεχομένως την περιορισμένη γενικευσιμότητα των συμπερασμάτων σε όλη την κοινωνία. Παρά τους περιορισμούς αυτούς, λαμβάνοντας υπόψη από κοινού τα αποτελέσματα, αποδεικνύεται ότι η φροντίδα τόσο για επιληπτικούς ασθενείς, όσο και για ασθενείς με ψυχογενείς μη επιληπτικές κρίσεις, είναι επαχθής σε όλες τις χώρες, με επιπτώσεις στην ποιότητα ζωής του φροντιστή, άλλα και του ασθενή. Μελλοντικές έρευνες θα πρέπει να στοχεύσουν να επιβεβαιώσουν ή να διαψεύσουν αυτά τα προκαταρκτικά αποτελέσματα, σε μεγαλύτερη κλίμακα και σε περισσότερες χώρες, συμπεριλαμβανόντας ιδανικά και άλλα μέλη της οικογένειας πέρα από το πρωταρχικό φροντιστή, καθώς και ομάδες ελέγχου από άλλες χρόνιες παθήσεις, χρησιμοποιώντας πιστοποιημένα και ειδικά για τη νόσο και εστιασμένα στο φροντιστή ερωτηματολόγια, και εφαρμόζοντας ένα προοπτικό μοντέλο μελέτης που να επεκτείνεται και σε παρεμβατικές τεχνικές, με στόχο την ανακούφιση της οικογένειας. Μελλοντικές κλινικές δοκιμές θεραπευτικών προσεγγίσεων θα πρέπει να εξετάσουν την ενσωμάτωση της ευημερίας ολόκληρης της οικογένειας ως μέτρο αξιολόγησης της εν γένει περίθαλψης στην επιληψία. Ομάδες υποστήριξης πρέπει να προωθήσουν την ευαισθητοποίηση απέναντι στον φροντιστή, και φορείς χρηματοδότησης έρευνας θα πρέπει να ενσωματώσουν τους φροντιστές στην ατζέντα τους. Εν τω μεταξύ, οι επαγγελματίες στο χώρο της υγείας ενθαρρύνονται να υιοθετήσουν μία οικογενειακό-κεντρική προσέγγιση για την άμβλυνση της επιβάρυνσης των συμμετέχοντων στη φροντίδα του ασθενή με επιληψία και τη βελτίωση της συνήθως χαμηλής ποιότητας της ζωής τους. Τα ευρήματα που παρουσιάζονται εδώ ενισχύουν τη σημασία της αναγνώρισης του φροντιστή ως πρωταγωνιστή και ενίοτε, ως αόρατου ασθενή στην επιληψία, και παρέχουν ένα κοινό πλαίσιο για την κλινική πρακτική, την έρευνα και την κοινωνική πολιτική.
Epilepsy is an unpredictable, often chronic and debilitating disorder. It affects more than 50 million individuals and their families worldwide at some point of lives, thus constituting a major, universal, public health issue. 10-20% of patients with epileptic seizures also suffer from psychogenic non epileptic seizures. Quality of life has been repeatedly found to be significantly affected both in patients with epileptic and psychogenic non-epileptic seizures. Yet, there is no consensus in the literature about the determinants of patient quality of life. In Greece, this data is even sparser and transcultural studies are lacking. Additionally, contrary to other chronic medical and neurologic disorders, the disease burden and quality of life of their caregivers has not been adequately studied, particularly in the adult population.In this thesis, we attempt to fill in this research gap by examining the following four points:•The determinants that affect patient quality of life and caregiver burden in epilepsy internationally•The determinants that affect patient quality of life and caregiver burden in epilepsy nationally, as well as cross-cultural differences in these domains between Greece and the U.S.A.•Differences in patient and caregiver quality of life in epileptic seizures compared to psychogenic non epileptic seizures•The effect of epilepsy surgery on patient and caregiver burden and quality of life.The study is a cross-sectional study conducted between September 2009 and June 2011 at Democritus University of Thrace (DUT), Massachusetts General Hospital (MGH) and Boston University Medical Center (BUMC). At DUT, PWE with their accompanying caregivers were recruited at the outpatient epilepsy clinic, while at MGH and BUMC, recruitment for both patients and caregivers took place in the Epilepsy Monitoring Unit (EMU). Recruitment of patients with psychogenic non-epileptic seizures along with their caregivers was performed only at MGH and BUMC, while recruitment of PWE who underwent epilepsy surgery along with their caregivers was performed only at MGH, given the lack of an EMU or an organized epilepsy surgery program at DUT. That recruitment process yielded a total of 208 patients and 97 caregivers in all sites. In all locations, patients completed questionnaires providing demographic (age, gender, race, religion, employment, education, living situation and marital status) and epilepsy related (age of epilepsy onset, epilepsy duration in years, average number of seizures per month in the past year, number of antiepileptic drugs, self-reported compliance) information. Their cognitive and psychiatric status was evaluated by administering the MoCa and the Beck’s Depression and Anxiety inventories respectively. Sleep was assessed by applying with Epworth Sleepiness Scale. Patient quality of life was evaluated by completing the QOLIE-31 instrument. The information collected was cross-validated with medical records review. Additionally, various paraclinical (e.g. laboratory, electroencephalographic and radiological) data were collected as part of standard of care. Caregivers accompanying the patients also completed questionnaires providing demographic information (age, gender, race, religion, employment, education, marital status, cohabitation and time spent for patient care in hours per week). Given the lack of a disease specific questionnaire to assess their burden, the Zarit caregiver burden inventory was used. Caregiver health-related quality of life was assessed by administering the second version of the SF-36 generic questionnaire (SF36v2) (Ware and Gandek 1998), available only for US caregivers. The study was approved by the institutional review boards. Analysis was performed predominantly in SAS 9,3 (North Carolina). Summary scores were created for all the aforementioned variables and descriptive statistics were used. Comparisons were performed using t-test or their non parametric equivalent for continuous variables and Chi-square for categorical variables. Associations were examined initially using univariate regression analysis methods to ascertain important variables to incorporate into subsequent multivariate regression analysis models for each outcome of interest. This study yields the following findings: •Regardless of nationality, depression is the strongest determinant of patient quality of life in epilepsy. Caregiver demographic factors do not appear to determine patient quality of life.•Regardless of nationality, there is modest burden to caregivers in epilepsy.•This burden is comparable to other, less prevalent, chronic neurological conditions, although it has been under investigated.•Regardless of nationality, time allocated to patient care sustains as an important burden predictor across different cultures. •The observed heterogeneity of additional determinants of patient quality of life and caregiver burden may be related to transcultural differences.•The toll to the stakeholders of epilepsy care is significant both for their physical and even more for their psychological well-being. •Caregiver quality of life in psychogenic non epileptic seizures is comparable to that in epileptic seizures. •Caregiver burden emerges as a consistent determinant of caregiver quality of life both in epileptic seizures and psychogenic non epileptic seizures.•Epilepsy surgery, when successful, can improve not only patient but also caregiver quality of life, particularly in the emotional realm. The main advantage of this thesis is the detailed study of a host of potential determinants of patient quality of life and caregiver burden, and the focus on the caregiver in epilepsy from multiple angles. On the other hand, we should acknowledge the cross-sectional nature of the study, the possibility of recall and selection biases, the lack of control groups for the majority of the aims, the heterogeneity of our sample, and, perhaps, the limited generalizability of our findings to the community.Despite the limitations, taken together these results indicate that caring both for epileptic and psychogenic non epileptic seizure patients is burdensome across countries, and impacts both caregiver and patient quality of life. Future research should aim to confirm or refute these preliminary findings, at a larger scale and across more countries and settings, including ideally also other family members beyond the primary caregiver as well as control groups from other chronic medical conditions, using validated and disease specific caregiver-focused questionnaires and applying a longitudinal design that extends into interventional studies for the family. Future clinical trials of treatments in epilepsy should consider incorporating the well-being of the whole family as a surrogate endpoint. Advocacy groups should promote caregiver awareness and funding agencies should incorporate caregiver research into their agenda. In the interim, health care professionals are encouraged to adopt a family-centered approach to buffer against the burden in all stakeholders of epilepsy and improve their commonly impoverished quality of life. The findings presented herewith reinforce the significance of acknowledging the caregiver as a key player and at times, an invisible patient in epilepsy, and provide a common framework for clinical practice, research and social policy.
